Кишечная дупликационная киста: ультразвуковая диагностика и морфологические сопоставления

Кишечные дупликационные (энтерогенные) кисты встречаются довольно редко. Они могут локализоваться в центральной нервной системе [1], перикарде [2], средостении [3], яичках [4], а также в любом месте по ходу желудочнокишечного тракта, преимущественно в области тонкой кишки [5, 6]. В литературе для обозначения такого состояния были предложены следующие термины: дупликация (удвоение), редупликация, двойная кишка, кишечная киста, гигантский дивертикул, энтерогенная киста [7]. В настоящее время наиболее часто используются два термина: энтерогенные кисты - для обозначения образований в центральной нервной системе [1] и кишечные дупликационные кисты -для обозначения кист, развивающихся по ходу кишечной трубки [8, 9]. Последние кисты обычно наблюдаются у детей [2, 3].

Кишечные дупликационные кисты - это врожденные аномалии, которые могут развиться в любом месте вдоль кишечного тракта, от ротовой полости до ануса. Такие кисты локализуются, как правило, в самой стенке или прилежат к стенке какой-либо части желудочно-кишечного тракта. H. Dardic и соавт. [10] предложили следующие диагностические критерии: наличие выстилки, соответствующей слизистой оболочке кишечника или желудка, гладкомышечного слоя и тесной связи с какой-либо частью желудочно-кишечного тракта. В то же время в литературе имеются описания кист, выстланных респираторным эпителием [5, 11] или многослойным плоским эпителием [12]. В отдельных наблюдениях отсутствовала связь кисты с желудочно-кишечным трактом [13].

Для объяснения патогенеза дупликационных кист было предложено несколько теорий. Теория аберрантной реканализации полостей объясняет удвоение тех участков желудочно-кишечного тракта, которые в своем развитии проходят солидную стадию (например, пищевод, тонкая кишка и толстая кишка) [14]. Существует мнение, что формированию изолированной полости предшествует скручивание или какая-либо сосудистая аномалия на проксимальном участке дивертикула. Такие полости могут полностью отделяться от стенки кишки, формируя изолированные дупликационные кисты [5, 9, 10]. Согласно теории внутриутробного нарушения кровоснабжения, дупликационные кисты развиваются в результате возникновения локальной сосудистой недостаточности при аноксии или какихлибо стрессовых ситуациях [15].

Кишечные дупликационные кисты обычно проявляются в течение первых лет жизни в виде пальпируемого образования, а также признаками кишечной непроходимости. У взрослых, помимо указанных симптомов, могут возникать аррозивные кровотечения при изъязвлении кист [16]. Кроме того, возможно озлокачествление дупликационных кист [5, 13, 17].

Лучевые методы исследования, как правило, подтверждают кистозную природу образования. При ультразвуковом исследовании (УЗИ) дупликационные кисты имеют вид гипоэхогенных масс с выраженными стенками и хорошей трансмиссией из-за наличия прозрачного жидкого содержимого или вид анэхогенных образований при кровоизлиянии или сгущении содержимого в просвете кисты.

Лечение заключается в полном хирургическом удалении таких кист [3, 5].

В качестве примера приводим собственные наблюдения.

Наблюдение 1

Больная А., 33 лет, поступила в институт с жалобами на постоянные боли тянущего характера в эпигастральной области, голодные боли. По данным анамнеза, впервые стала отмечать голодные боли около 4 лет назад, в связи с чем проходила обследование в поликлинике по месту жительства. При эзофагогастродуоденоскопии установлен диагноз рефлюкс-эзофгита. Больной проводили курс антисекреторной терапии с временным положительным эффектом. Однако в последующем боли возобновились и постепенно усиливались, в связи с чем проводили повторное обследование, но никаких патологических изменений не было выявлено. Три года назад выполнено УЗИ брюшной полости, при котором обнаружено кистозное образование в области желудка и поджелудочной железы. При очередной эзофагогастродуоденоскопии выявлено пролабирующее в просвет желудка кистозное образование. Больная поступила в институт для дообследования и определения тактики лечения.

При поступлении общее состояние больной удовлетворительное, кожные покровы и видимые слизистые оболочки естественной окраски, чистые. Дыхание проводится во все отделы, хрипов не выслушивается, частота дыхания 16 в минуту. Границы сердца в пределах возрастной нормы, тоны сердца ритмичные, звучные. АД 120/80 мм рт. ст. Пульс 76 ударов в минуту, ритмичный, удовлетворительного наполнения и напряжения. Отеков нет. Язык чистый, влажный. Живот симметричный, участвует в акте дыхания всеми отделами. При пальпации в эпигастральной области чувствителен, симптомов раздражения брюшины нет. Перистальтика высушивается. Физиологические отправления в норме.

Данные лабораторных методов исследования в пределах нормы.

При УЗИ органов брюшной полости в эпигастральной области слева, в проекции желудка (в его просвете) определяется округлое образование, размером 53,1x49,6x45,6 мм, с четкими ровными контурами, по структуре анэхогенное, однородное, с наличием эхоплотной стенки толщиной до 4,1 мм. При наполнении желудка жидкостью создается впечатление, что образование исходит из его задней стенки, так как оно фиксировано к ней и не смещается при перемене пациенткой положения тела и кашлевом толчке (рис. 1). В режиме цветового допплеровского картирования данных о наличии кровотока в капсуле образования не получено. Заключение: киста (кистозное образование), исходящее из стенки или расположенное в полости желудка.

Больной поставили предварительный диагноз: кистозное образование желудка. С целью уточнения диагноза было решено произвести эндоскопическую диагностическую пункцию образования. Образование при инструментальной пальпации мягкое, создается впечатление, что оно имеет жидкостное содержимое. Произведена пункция образования с попыткой аспирации содержимого, однако густой его характер не позволил произвести данную манипуляцию через катетер. При помощи папиллотома произведена фенестрация кисты с аспирацией большого количества вязкого густого секрета цвета "кофе с молоком", без запаха. В процессе аспирации киста полностью спалась.

При цитологическом исследовании содержимого кисты обнаружен тканевой детрит, макрофагальная реакция, клетки плоского эпителия, преимущественно в состоянии деструкции.

Биохимическое исследование содержимого кисты: диастаза - 5 ед/л, CEA - 1887,6 нг/мл, СА 19-9 - 29707, 92 ед/л.

Таким образом, у больной имела место клинико-инструментальная картина дупликационной кисты желудка. В связи с чрезвычайно высоким уровнем онкомаркеров в содержимом кисты необходимо думать о ее малигнизации.

Больная была полностью информирована о характере заболевания, рисках и возможных осложнениях оперативного вмешательства, а также в случае отказа от него. От предложенного оперативного лечения, проведения эндоскопической биопсии стенки кисты пациентка воздержалась. В удовлетворительном состоянии она была выписана под наблюдение хирурга и онколога по месту жительства.

Наблюдение 2

Больная З., 47 лет, поступила с жалобами на ноющие боли в верхних отделах живота. Считает себя больной с 17 лет, когда стали беспокоить периодические боли в верхних отделах живота, особенно после погрешностей в диете. Лечилась амбулаторно по поводу хронического гастрита. Три года назад развился приступ болей в эпигастральной области и больная была госпитализирована в городскую больницу, где при УЗИ диагностировано кистозное образование головки поджелудочной железы до 2 см в диаметре. Год назад у больной развился очередной приступ болей в эпигастральной области, сопровождавшийся однократным приступом рвоты и жидким стулом. По этому поводу она находилась на лечении в Институте гастроэнтерологии, где при УЗИ было установлено увеличение образования в головке поджелудочной железы до 3,3 см. Пациентка поступила в Институт хирургии им. А.В. Вишневского для обследования и лечения.

При поступлении состояние больной удовлетворительное, кожные покровы и видимые слизистые оболочки обычной окраски, чистые. Периферические лимфатические узлы не увеличены. В легких дыхание везикулярное, проводится во все отделы. Тоны сердца ритмичные, шумы не выслушиваются. Пульс удовлетворительного наполнения, 68 ударов в минуту. АД 110/70 мм рт. ст. Определяется варикозное расширение вен обеих нижних конечностей. Живот не вздут, симметрично участвует в акте дыхания, при пальпации мягкий, умеренно 67 болезненный в эпигастральной области. Симптомов раздражения брюшины нет. Перистальтика выслушивается. Физиологические отправления в норме.

При УЗИ и дуплексном сканировании сосудов брюшной полости печень не увеличена в размерах, переднезадний размер правой доли - 136 мм, левой доли - 66 мм, контуры четкие, структура паренхимы однородная, диффузно уплотнена. Желчный пузырь не увеличен, визуализируется с перегибом, стенки утолщены, содержимое однородное. Внутри- и внепеченочные желчные протоки не расширены. Гепатикохоледох определяется, диаметром 3,6 мм, просвет его свободный. Поджелудочная железа не увеличена в размерах, головка - 30 мм, тело - 11 мм, хвост - 18 мм. Контуры железы в проекции тело - хвост ровные, четкие, структура паренхимы однородная, диффузно уплотнена. Главный панкреатический проток не визуализируется. В проекции гепатодуоденальной связки определяется кистозное образование овальной формы, с четкими ровными контурами, размером 47,0x33,4 мм, по структуре анэхогенное, неоднородное с наличием эхоплотных, неравномерно выраженных перегородок в эхоплотной капсуле толщиной до 2,8 мм (рис. 2, а). При дуплексном сканировании данных о наличии кровотока в капсуле и перегородках образования не получено. По заднему контуру образования прослеживается ход общей печеночной артерии (рис. 2, б) без гемодинамически значимых изменений скорости кровотока.

Заключение: аваскулярная кистозная опухоль в проекции головки поджелудочной железы.

Больной выполнена операция. В области малого сальника и по переднейповерхности гепатодуоденальной связкивыявлено опухолевидное образованиеплотно-эластичной консистенции, интимно спаянное с передней поверхностью головки поджелудочной железы и верхней поверхностью луковицы двенадцатиперстной кишки. Образование отделено от двенадцатиперстной кишки острым путем без технических трудностей, произведена плоскостная резекция головки поджелудочной железы по нижнему контуру образования. Образование удалено. Произведена холецистэктомия.

На морфологическое исследование прислано кистозное образование во вскрытом виде, размером 3,5x3x2,5 см, розовато-красного цвета, эластичной консистенции, с остатками слизеобразного прозрачного содержимого. Стенка толщиной до 1 см, на одном из участков выступает в просвет в виде узла размером 1,5x1,3 см, белесовато-розоватого цвета (рис. 3).

При гистологическом исследовании стенка кисты была представлена волокнистой соединительной тканью и толстым слоем гладкомышечных волокон. Определялась выстилка в виде высокого призматического эпителия, местами с большим количеством бокаловидных клеток (рис. 4, а). При иммуногистохимическом исследовании наличие гладкомышечных волокон подтверждалось экспрессией в них десмина (рис. 4, б) и a-гладкомышечного актина. В эпителиальной выстилке кисты на больших участках отмечалась экспрессия муцина 2-го типа (MUC2) (рис. 4, в), цитокератина 20 и CDX2 (рис. 4, г), что указывало на кишечный тип эпителия.

Заключение: кишечная дупликационная (энтерогенная) киста.

Послеоперационный период протекал гладко. Рана зажила первичным натяжением. Пациентка была выписана с рекомендациями под наблюдение хирурга по месту жительства.

Наблюдение 3

Больной С., 34 лет. При плановом УЗИ 4 года назад у него было выявлено образование в брюшной полости. Самочувствие больного оставалось удовлетворительным. При очередном КТ-обследовании была обнаружена экзоорганная опухоль, исходящая из стенки желудка. Больной был госпитализирован в Институт хирургии им. А.В. Вишневского для дообследования и лечения.

При поступлении жалоб не предъявлял, состояние было удовлетворительным. Кожные покровы и видимые слизистые оболочки обычной окраски, периферические лимфатические узлы не увеличены. Дыхание везикулярное, хрипов нет. Тоны сердца ритмичные, звучные, границы сердца в пределах возрастной нормы. Пульс 76 ударов в минуту. АД 130/80 мм рт. ст. Отеков нет. Язык чистый, влажный. Живот не вздут, участвует в дыхании всеми отделами, при пальпации мягкий, безболезненный. Край печени - по правой реберной дуге. Физиологические отправления в норме.

При УЗИ с дуплексным сканированием сосудов брюшной полости печень не увеличена в размерах, переднезадний размер правой доли 165 мм, левой - 88 мм, контуры ее ровные, четкие, структура паренхимы диффузно неоднородная. Желчный пузырь не увеличен, стенки не утолщены, содержимое однородное. Внутри- и внепеченочные протоки не расширены, гепатикохоледох определяется диаметром 4,2 мм, просвет его свободный. Поджелудочная железа в размерах не увеличена: головка - 25 мм, тело - 12 мм, хвост - 19 мм, контуры ее четкие, структура однородная, Главный панкреатический проток не расширен. Селезенка не увеличена (S=36 см2), контуры ее ровные, четкие, структура паренхимы неоднородная. В проекции верхнего полюса селезенки определяется тонкостенное жидкостное образование, в плотной капсуле, прослеживающейся на всем протяжении с однородным гипоэхогенным содержимым (вязкая жидкость) с наличием мелкодисперсной изоэхогенной взвеси (рис. 5, а), размером 52x58 мм. При полипозиционном исследовании создается впечатление о его слабой смещаемости относительно селезенки. При цветовом допплеровском картировании сосудов по периферии образования и в его капсуле зарегистрировать не удается. Селезеночные сосуды проходят кпереди и ниже от образования (рис. 5, б).

Заключение: аваскулярное жидкостное образование, располагающееся в проекции верхнего полюса селезенки. Следует дифференцировать кистозную опухоль (лимфангиому) и кисту селезенки.

Больному выполнена операция. При осмотре брюшной полости брюшина гладкая, печень, желчный пузырь обычных цвета и размеров, петли кишечника без особенностей. Желудок обычной формы, стенка не деформирована. Селезенка обычного размера, кистозных образований нет. После рассечения желудочной ободочной связки - поджелудочная железа дольчатая, без патологических изменений. Выше железы, под задним листком брюшины, располагается кистозное образование с тонкой стенкой, не связанное с задней стенкой желудка. При вскрытии кисты выделилась густая слизистая жидкость. По завершении мобилизации выявлено, что левый контур образования интимно прилежит к малой кривизне желудка в области кардии. Произведено удаление образования.

На морфологическое исследование прислано вскрытое кистозное образование серовато-коричневого цвета, размером 5х3 см, толщиной до 7 мм. При гистологическом исследовании стенка кисты представлена волокнистой соединительной и жировой тканью с наличием хорошо выраженного слоя гладкомышечных волокон (рис. 6, а). Выстилка представлена однослойным цилиндрическим и кубическим эпителием, местами с образованием сосочков, на некоторых участках в стенке кисты определяются слизистые железы без признаков атипии (рис. 6, б).

Заключение: дупликационная (энтерогенная) киста.

Послеоперационный период (на 6-е сутки) осложнился развитием желудочнокишечного кровотечения, источником которого явилась острая язва малой кривизны желудка. Проводилась противоязвенная и гемостатическая терапия.

В удовлетворительном состоянии больной был выписан под наблюдение гастроэнтеролога по месту жительства. Приведенные наблюдения представляют несомненный интерес в связи с недостаточной изученностью этой патологии. Диагноз дупликационной кисты ставится крайне редко из-за недостаточной информированности врачей об этом заболевании. Нами представлены классические наблюдения дупликационной кисты, когда имеется связь со стенкой желудочно-кишечного тракта, а также приведено наблюдение, когда связь образования со стенкой кишки отсутствовала. Показаны трудности дооперационной ультразвуковой диагностики, особенно при отсутствии связи со стенкой кишки. В таких случаях верификация диагноза возможна лишь после проведения морфологического исследования операционного материала.

Литература

1. Tanei T., Fukui K., Kato T. et al. Colloid (enterogenous) cyst in the frontal lobe // Neurol. Med. Chir. 2006. V. 46. Р. 401-404.
2. Collison S.P., Tomar M., Shrivastava S., Iyer K.S. A rare intrapericardial enterogenous cyst presenting in infancy // Ann. Thor. Surg. 2006. V. 81. e11-e12.
3. Zhang K.R., Jia H.M., Pan E.Y., Wang L.Y. Diagnosis and treatment of mediastinal enterogenous cysts in children // Chin. Med. Sci. J. 2006. V. 21. Р. 201-203.
4. Mondaini N., Giubilei G., Agostini S. et al. Enterogenous cyst of the testis // Asian J. Androl. 2006. V. 8. Р. 243-245.
5. Hill P.A., Dowling C. Adenocarcinoma arising in a retroperitoneal enterogenous cyst // Histopathology. 2004. V. 44. Р. 511-514.
6. Tamvakopoulos G.S., Sams V., Preston P., Stebbings W.S. Iron-deficiency anaemia caused by an enterolithfilled jejunal duplication cyst // Ann. R. Coll. Surg. Engl. 2004. V. 86. Р. 49-51.
7. Smith J.R. Accessory enteric formations: classification and nomenclature // Arch. Dis. Childhood. 1960. V. 36. Р. 87-89.
8. Kim S.K., Lim H.K., Lee S.J., Park C.K. Completely isolated enteric duplication cyst: case report // Abdom. Imaging. 2003. V. 28. Р. 12-14.
9. Steiner Z., Mogilner J. A rare case of completely isolated duplication cyst of the alimentary tract // J. Pediatr. Surg. 1999. V. 34. Р. 1284-1286.
10. Dardik H., Klibanoff E. Retroperitoneal enterogenous cyst. Ann. Surg. 1965. V. 162. P. 1084-1086.
11. Schiller A.L., Schants A. A cecal enterogenous cyst lined by cilliated epithelium // Am. J. Clin. Pathol. 1970. V. 53. Р. 418-422.
12. Duwe B.V., Sterman D.H., Musani A.I. Tumors of the mediastinum // CHEST. 2005. V. 128. Р. 2893-2909.
13. Lordan J.T., Jones R.L., Karanjia N.D. et al. A rare case of a retroperitoneal enterogenous cyst with in-situ adenocarcinoma // World J. Surg. Oncol. 2007. V. 5. Р. 113.
14. Bremer J.L. Diverticula and duplications of the intestinal trac // Arch. Pathol. 1944. V. 38. Р. 132-140.
15. Favara B.E., Franciosi R.A., Akers D.R. Enteric duplications: thirtyseven cases - a vascular theory of pathogenesis // Am. J. Dis. Child. 1971. V. 122. Р. 501-506.
16. Macpherson R.I. Gastrointestinal duplications: clinical, pathologic, etiologic, and radiologic considerations // Radiographics. 1993. V. 13. Р. 1063-1080.
17. Marrogi A.J., Chehval M., Martin S.A: Adenocarcinoma arising in retroperitoneal enterogenous cyst presenting as a renal cyst: report of an unusual case // Eur. J. Surg. Oncol. 1991. V. 17. Р. 300-307.