Ультразвуковая диагностика интрамуральной беременности: обзор литературы и клинические наблюдения

Введение

Частота внематочной беременности во всем мире составляет 1-2% [1]. В 2020 г. рабочая группа Европейского общества репродукции человека и эмбриологии (ESHRE) предоставила всеобъемлющую классификацию различных типов внематочной беременности [2]. Было принято дифференцировать все виды эктопической беременности на «маточную эктопическую беременность» и «внематочную эктопическую беременность». В группу маточной эктопической беременности были включены: шеечная, рубцовая (в проекции рубца после кесарева сечения в нижнем сегменте), интерстициальная и интрамуральная формы беременности (подчеркнем, что по решению группы ESHRE угловая беременность исключена из форм внематочной беременности и принята как вариация нормально имплантированной внутриматочной беременности). По рекомендации ESHRE формы маточной эктопической беременности определяются как беременности, находящиеся в матке, но которые нарушают децидуально-миометральное соединение и распространяются в миометрий. Также группа ESHRE подразделяет шеечную, рубцовую, интерстициальную и интрамуральную формы на полную и частичную в зависимости от того, ограничена ли беременность при ультразвуковом исследовании (УЗИ) полностью миометрием (полная) или имеет видимую связь с полостью матки (частичная).

Наиболее редкой из этих форм внематочной беременности считается интрамуральная беременность (ИБ), составляющая около 1% всех форм эктопической беременности. Существует мало публикаций литературы относительно естественного течения, диагностики и лечения ИБ.

Впервые о случае ИБ, как имплантации трофобластических клеток в очаги аденомиоза, было сообщено в 1913 г. [3]. В 1995 г. был впервые диагностирован случай ИБ с помощью ультразвука перед операцией [4]. В 2013 г. M. Memtsa и соавт. [5] описали ИБ как уникальную отдельную клиническую патологию с клинико-патологическими признаками, отличными от рубцовой (в проекции кесарева сечения в нижнем сегменте) и шеечной беременностей. В 2023 г. C.N. Ntafam и соавт. [6] в систематическом обзоре привели описание всего 82 опубликованных случаев ИБ. В то же время S. Nijjar и соавт. [7] в 2023 г. представили 18 случаев ультразвуковой диагностики ИБ в период с 2008 по 2022 г. и сделали вывод, что частота этой формы может быть значительно чаще, чем отражено в литературе.

Ранняя диагностика и лечение ИБ имеют жизненно важное значение, поскольку несвоевременная диагностика может привести к разрыву с опасным для жизни кровотечением и летальностью, достигающей, по данным литературы, 2,5% [8]. ИБ, сохраняющиеся после 12 нед, встречаются редко, а после II триместра крайне редко, и ни в одном случае это не происходило при полной форме ИБ. Разрыв ИБ, повлекший за собой экстренную лапаротомию, был зарегистрирован у 12 (14,63%) пациенток в сроках от 5⁺⁶ до 26 нед [6]. Единичные случаи ИБ, выношенной до сроков выживаемости плода, были отмечены при частичной форме [9, 10].

В мире не существует установленных клинических рекомендации по диагностике и ведению ИБ, а в нашей стране, в дополнение, нет принятой единой терминологии касательно этой патологии [6, 11]. Так, в Клинических рекомендациях Минздрава РФ от 2021 г. [12] даже нет упоминания о ИБ как о форме эктопической беременности. Все это приводит к ограниченной осведомленности об ИБ среди специалистов по ультразвуковой диагностике и врачей-клиницистов. Очень показательна с этой точки зрения публикация С.И. Киселева и М.В. Питько в 2021 г. [13]: до постановки диагноза ИБ пациентка перенесла две лапароскопические операции и два внутриматочных вмешательства.

Использование различной терминологии может привести к некоторой путанице, что и показывают отечественные публикации по теме ИБ [11, 13-15]. Так, в некоторых источниках используется термин «стеночная беременность», причем с различным определением. Вероятно, это связано с тем, что в МКБ-10 (2016) в подразделе О00.8 - другие формы внематочной беременности выделены (1) шеечная, (2) в роге матки, (3) интралигаментарная, (4) стеночная. Т.Б. Макухина и В.В. Макухина [14], ссылаясь на МКБ-10, пишут в своем обзоре: «Стеночная ВБ включает интерстициальную, ангулярную, интрамуральную, перешеечную и беременность в рубце после кесарева сечения». В то же время С.И. Киселев и Питько М.В. [13] в своей публикации, также ссылаясь на МКБ-10, отмечают: «Стеночная беременность (МКБ-10 О00.8) - беременность, развивающаяся целиком в толще миометрия, без непосредственного контакта с маточными трубами или полостью матки...» Ф.Ф. Миннуллина и соавт. [15] в статье используют такое сочетание, как «эктопическая беременность в интрамуральном отделе», при описании ИБ.

В отечественной литературе тема ИБ наиболее широко освещена в монографии М.Н. Буланова «Ультразвуковая диагностика эктопической беременности: Руководство для врачей» [16].

В англоязычной литературе информация по ИБ обобщена в двух публикациях в 2023 г., в которых представлены 90 случаев этой патологии [6, 7].

К ИБ относится беременность, имплантированная в структуре миометрия (частично или полностью) выше внутреннего зева и вне интерстициальных отделов маточных труб.

Клиническая картина ИБ зависит от срока беременности, формы (частичная или полная) и от того, развивается или нет. Так, в серии S. Nijjar и соавт. [7] из 18 наблюдений ИБ в 13 (72%) было видно плодное яйцо (ПЯ), из них 10 ИБ содержали эмбрион (8 с сердцебиением), одна - только желточный мешок и две были пустыми. В остальных 5 (28%) наблюдениях была визуализирована эхогенная округлая гетерогенная масса (трофобласт). Вокруг зоны ИБ определяется перитрофобластический кровоток, который может быть выражен в различной степени. Этот признак наличия кровотока вокруг ИБ считают ключевой особенностью, позволяющей дифференцировать ИБ в виде солидного гетерогенного образования от других патологий матки, таких как кисты аденомиоза или кистозные миомы [7, 17].

При частичной форме ПЯ, находясь не полностью в полости, выходит за границу эндометрия, что приводит к нарушению картины второго кольца вокруг ПЯ, образованного децидуальным эндометрием [18]. При полной форме ПЯ окружено миометрием со всех сторон и не имеет связи с эндометрием. При этом патогномоничным считается толщина миометрия с латеральной стороны менее 3 мм до серозной оболочки. В серии из 18 наблюдений S. Nijjar и соавт. [7] представлено по 9 наблюдений полной и частичной ИБ.

Обратим внимание, что не выделено отдельно субсерозное расположение ИБ. В то же время такое расположение было описано в литературе в двух случаях [19, 20]. Расположение ПЯ с деформацией серозной оболочки показывает и наше наблюдение 2. Во всех этих трех случаях у пациенток фактором риска была лапароскопическая миомэктомия в анамнезе.

Причиной имплантации бластоцисты и развития плаценты за пределами децидуально-миометральной границы может быть любая форма травмы полости и тела матки, которая приводит к остаточному дефекту миометрия: корпоральное кесарево сечение, миомэктомия, гистероскопическая хирургия, трансцервикальная эвакуация продуктов зачатия, травма при установке внутриматочной спирали или при ЭКО [6, 7, 21]. Кроме того, также описанными причинами ИБ являются аденомиоз и врожденная аномалия матки. По данным систематического обзора [6], у 80 пациенток из 82 имелся, как минимум, один из факторов риска, при этом наиболее частым являлось наличие выскабливания полости матки. По данным S. Nijjar и соавт. [7], у 14 (78%) из 18 пациенток в их исследовании были оперативные вмешательства на матке. В общей сложности из 90 женщин с ИБ только у 6 пациенток не было идентифицированных факторов риска.

В обоих представленных наших наблюдениях присутствовал один из факторов риска для возникновения ИБ - оперативное вмешательство на матке: лапароскопическая миомэктомия.

ИБ не имеет четко обусловленного места имплантации и может локализоваться в любом месте тела матки. Это отличает ее от беременности в проекции рубца после кесарева сечения в нижнем сегменте и шеечной беременности, имеющих определенное место локализации и выделенных в связи с этим в отдельные формы. У наших пациенток локализация ИБ, возможно, была обусловлена местом резекции миоматозных узлов.

При ИБ с локализацией ПЯ в проекции трубного угла, как и в нашем наблюдении 2, требуется дифференциальная диагностика с беременностью в интерстициальной порции маточной трубы в связи с различными подходами к лечению. В обзоре C.N. Ntafam и соавт. [6] подчеркивается, что в 13 (19,7%) из 82 случаев беременности были ошибочно диагностированы как угловая или интерстициальная беременность. Как показывает анализ S. Nijjar и соавт. [7], у 11 (61%) из 18 пациенток беременность была обнаружена близко, но отдельно от интерстициальной части фаллопиевой трубы. При этом ПЯ было имплантировано ниже интерстициальной трубы в 8 и выше интерстициальной трубы в 2 из 11 случаев ИБ. Дифференциация ИБ от интерстициальной беременности требует визуализации и оценки линии интерстициального отдела трубы [22]. При интерстициальной беременности интерстициальная линия прерывается картиной ПЯ. Напротив, при ИБ, расположенной вблизи интерстициальной трубы, интерстициальная линия смещается и становится изогнутой и удлиненной. В литературе подчеркивается, что важная информация, которая помогла дифференцировать интерстициальную и интармуральную беременность, была получена при 3D-УЗИ с возможностью мультиплоскостного анализа, обеспечивающего более точную локализацию ПЯ. Кроме того, 3D-УЗИ позволяет более четко визуализировать границу эндометрия с миометрием, что облегчает диагностику частичных ИБ [23-27]. В нашем наблюдении 2 при 3D-УЗИ удалось получить интактную линию интерстициальной порции трубы, смещенной книзу.

Как показывают литературные данные, ключевую роль в установлении диагноза ИБ играет УЗИ, которое используется в качестве диагностического инструмента первой линии. В систематическом обзоре [5] из 82 случаев ИБ 29 (35,36%) были правильно диагностированы или сильно заподозрены при первичном УЗИ. S. Nijjar и соавт. [7] показали, что окончательный диагноз ИБ был поставлен при первичном УЗИ у 50% пациенток. У остальных 9 пациенток для постановки определенного диагноза требовались дополнительные УЗИ в динамике, так как первоначально беременность была ошибочно диагностирована как нормально расположенная (n = 3), интерстициальная беременность (n = 2) или место имплантации не было ясно при первом сканировании (n = 4).

Представляем свои собственные наблюдения интрамуральной беременности.

Наблюдение 1

Пациентка А.Н., 41 год, обратилась для уточнения расположения ПЯ после проведенных УЗИ в других центрах. При исследовании менструальный срок беременности составил 6⁺² нед, уровень хорионического гонадотропина человека (β-ХГЧ) - 6234 МЕ/л. Данная беременность первая, в анамнезе лапароскопическая миомэктомия 1 год назад (информация со слов пациентки, выписки нет). При трансвагинальном УЗИ в полости матки, шейке и вне матки ПЯ не обнаружено, область придатков в норме. При этом выявлена неравномерно расширенная до 16 мм полость матки с жидкостным содержимым и неровными контурами, картина эндометрия была неоднородной (рис. 1).

При послойном исследовании матки в структуре задней стенки в средней трети справа выявлено ПЯ диаметром 10 мм с наличием желточного мешка и эмбрионального полюса 2 мм с сердцебиением (рис. 2а) и повышенной васкуляризацией вокруг (рис. 2б).

На поперечном срезе видно, что ПЯ расположено отдельно от границы эндометрия и окружено миометрием со всех сторон (рис. 3). Также обращает на себя внимание истонченный слой миометрия по латеральному краю ПЯ.

Кроме того, были выявлены 4 межмышечных узловых образования размерами 13-20 мм, пониженной эхогенности в различных отделах матки.

Установлен диагноз: беременность 6⁺² нед, интрамуральная (внутристеночная), полная форма, по задней стенке матки справа в средней трети. Узловые образования матки (миома).

Исход беременности выяснить не удалось в связи с утратой связи с пациенткой.

Наблюдение 2

Пациентка Д.М., 34 года, обратилась для уточнения локализации беременности. Беременность третья, в анамнезе две внематочные беременности (в обоих случаях проведены лапароскопические операции с сохранением маточных труб) и лапароскопическая миомэктомия. За 6 дней до обращения при УЗИ беременность не обнаружена. Менструальный срок беременности при исследовании 5⁺⁴ нед, β-ХГЧ - 5193 МЕ/л. При трансвагинальном УЗИ полость матки не расширена, эндометрий 12 мм, определяется асимметрия толщины передней и задней стенок матки (рис. 4).

Картина шейки матки в норме. На поперечном срезе матки справа в проекции трубного угла, отдельно от границы эндометрия обнаружено округлое образование размерами 25х20 мм, подобное ПЯ: центральное жидкостное включение диаметром 8 мм с утолщенным контуром повышенной плотности и повышенной васкуляризацией (рис. 5). На этой же эхограмме обращает на себя внимание деформация контура серозной оболочки матки выбухающим краем ПЯ.

Трехмерная реконструкция с использованием томографического режима позволила получить интактную картину интерстициального отдела маточной трубы ниже ПЯ, которая была смещена книзу и удлинена (рис. 6).

В проекции правого яичника, в котором находилось желтое тело, определялся карман межсвязочной жидкости размерами 34х13 мм (рис. 7).

Установлен диагноз: беременность 5⁺⁴ нед, интрамуральная (внутристеночная), полная форма (с субсерозным компонентом), по задней стенке матки справа в верхней трети. Признаки прерывания беременности (внутрибрюшное кровоизлияние).

По информации, полученной от пациентки, с учетом нереализованной репродуктивной функции пациентки и ее желания была проведена органосохраняющая операция - резекция правого маточного угла с локализованной ИБ.

Выводы

1. Использование единой терминологии, рекомендованной группой ESHRE, позволит избежать описанных разногласий при диагностике ИБ.
2. УЗИ на ранних сроках беременности необходимо всегда начинать с оценки шейки матки, следуя от эндоцервикального канала к полости матки. При оценке полости оценивают и границу децидуального эндометрия с миометрием. Обязательна послойная оценка всех полей миометрия, помня, что место имплантации ИБ может находиться в любом месте тела матки.
3. В условиях положительного теста на беременность эхогенные гетерогенные массы, частично или полностью окруженные миометрием, являются практически патогномоничными для ИБ.
4. Ранняя диагностика ИБ позволяет применить органосохраняющие методы лечения, снизить заболеваемость и смертность среди женщин с данной патологией.
5. Из-за повышенного риска рецидива ИБ женщинам с сохраненной маткой после лечения ИБ следует рекомендовать делать УЗИ, как только ПЯ можно визуализировать (в 6-7 нед) при последующих беременностях [5].

Литература

1. Jurkovic D., Wilkinson H. Diagnosis and management of ectopic pregnancy // BMJ. 2011; 342: d3397.
2. ESHRE working group on Ectopic Pregnancy, Kirk E., Ankum P., Jakab A., Le Clef N., Ludwin A., Small R., Tellum T., Töyli M., Van den Bosch T., Jurkovic D. Terminology for describing normally sited and ectopic pregnancies on ultrasound: ESHRE recommendations for good practice // Hum Reprod Open. 2020; 2020: hoaa055. DOI: 10.1093/hropen/hoaa055.
3. Doederlein T.O., Herzog M. A new type of ectopic gestation: pregnancy in an adenomyoma uteri // Surg Gynecol Obstet. 1913; 16: 14-20.
4. Nicolas-Warnon K., Tillouche N., Vandeneynde L. Intra-mural pregnancy. A case report // J Gynecol Obstet Biol Reprod (Paris). 1995; 24: 41-42.
5. Memtsa M., Jamil A., Sebire N. et al. Diagnosis and management of intramural ectopic pregnancy // Ultrasound Obstet Gynecol. 2013; 42: 359-362.
6. Ntafam C.N., Sanusi-Musa I., Harris R.D. Intramural ectopic pregnancy: An individual patient data systematic review // Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol X. 2023; 21: 100272. DOI: 10.1016/j.eurox.2023.100272.
7. Nijjar S., Bottomley C., Jauniaux E., Jurkovic D. Imaging in gynecological disease (25): clinical and ultrasound characteristics of intramural pregnancy // Ultrasound Obstet Gynecol. 2023; 62: 279-289. https://doi.org/10.1002/uog.26219
8. Chida H., Kikuchi A., Murai M. et al. Intramural Pregnancy Implanted Into a Myometrial Defect Caused by Curettage: Diagnosis With Transvaginal Sonography and Preconception and Postconception Magnetic Resonance Imaging // J Ultrasound Med. 2016; 35 (9): 2066-2067. DOI: 10.7863/ultra.15.11071.
9. Petit L., Lecointre C., Ducarme G. Intramural ectopic pregnancy with live birth at 37 weeks of gestation // Arch Gynecol Obstet. 2013; 287(3): 613-614. DOI: 10.1007/s00404-012-2549-2.
10. Fait G., Goyert G., Sundareson A., Pickens A., Jr. Intramural pregnancy with fetal survival: case history and discussion of etiologic factors // Obstet Gynecol. 1987; 70 (3, Pt 2): 472-474.
11. Федоров А.А., Сопова Ю.И., Попов А.А. и др. Диагностика и лечение эктопической интрамуральной беременности: клинический случай // Российский вестник акушера-гинеколога. 2020; 20 (5): 74-78. https://doi.org/10.17116/rosakush20202005174
12. Клинические рекомендации МЗ РФ «Внематочная (эктопическая) беременность», 2021.
13. Киселев С.И., Питько М.В. Стеночная беременность (клиническое наблюдение и обзор литературы) // Проблемы репродукции. 2021; 27 (1): 88-101.
14. Макухина Т.Б., Макухина В.В. Эктопическая стеночная беременность (обзор литературы) // Кубанский научный медицинский вестник. 2017; 24 (6): 150-160. DOI: 10.25207 / 1608-6228-2017-24-6-150-160
15. Миннуллина Ф.Ф., Эгамбердиева Л.Д., Ахметшина Л.Р. Редкие формы внематочной беременности (клинические наблюдения) // Практическая медицина. 2021; 19 (4): 112-115). DOI: 10.32000/2072-1757-2021-4-112-115
16. Буланов М.Н. Ультразвуковая диагностика эктопической беременности: Руководство для врачей: с приложением DVD-ROM. М.: Издательский дом Видар-М, 2018. 200 с.
17. Jurkovic D., Wilkinson H. Diagnosis and management of ectopic pregnancy // BMJ. 2011; 342: d3397.
18. Nyberg D.A., Laing F.C., Filly R.A. et al. Ultrasonographic differentiation of the gestational sac of early intrauterine pregnancy from the pseudogestational sac of ectopic pregnancy // Radiology. 1983; 146: 755.
19. Abdel-Gadir A., Shah K., Oyawoye O.O. et al. Subserosal intramural ectopic pregnancy in an adenomyotic area following assisted reproduction treatment // Gynecol Surg. 2009; 6: 267-271. DOI: 10.1007/s10397-009-0494-2.
20. Park W.I., Jeon Y.M., Lee J.Y., Shin S.Y. Subserosal pregnancy in a previous myomectomy site: a variant of intramural pregnancy // J Minim Invasive Gynecol. 2006; 13 (3): 242-244.
21. Shen Z., Liu C., Zhao L. et al. Minimally-invasive management of intramural ectopic pregnancy: an eight-case series and literature review // Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol. 2020; 253: 180-186.
22. Ackerman T.E., Levi C.S., Dashefsky S.M. et al. Interstitial line: sonographic finding in interstitial (cornual) ectopic pregnancy // Radiology. 1993; 189 (1): 83-87.
23. Jurkovic D., Hillaby K., Woelfer B. et al. First-trimester diagnosis and management of pregnancies implanted into the lower uterine segment Cesarean section scar // Ultrasound Obstet Gynecol. 2003; 21: 220-227.
24. Naftalin J., Jurkovic D. The endometrial-myometrial junction: a fresh look at a busy crossing // Ultrasound Obstet Gynecol. 2009; 34 (1): 1-11. DOI: 10.1002/uog.6432.
25. Ong C., Su L.L., Chia D. et al. Sonographic diagnosis and successful medical management of an intramural ectopic pregnancy // J Clin Ultrasound. 2010; 38 (6): 320-324. DOI: 10.1002/jcu.20703.
26. Bannon K., Fernandez C., Rojas D. et al. Diagnosis and management of intramural ectopic pregnancy // J Minim Invasive Gynecol. 2013; 20 (5): 697-700. DOI: 10.1016/j.jmig.2013.02.023.
27. Wang J., Xie X. Sonographic diagnosis of intramural pregnancy // J Ultrasound Med. 2013; 32 (12): 2215-2217. DOI: 10.7863/ultra.32.12.2215.